Rzadka lokalizacja młodzieńczego beleczkowatego włókniaka kostniejącego – opis przypadku

*Edyta Jaworska¹, Agata Cyran², Paweł J. Zawadzki¹, Paweł Sawicki¹, Wojciech Poniewierski³

Streszczenie
Młodzieńczy beleczkowaty włókniak kostniejący (JTOF) jest rzadką łagodną włóknisto-kostną zmianą o agresywnym przebiegu klinicznym. Najczęściej występuje w kościach szczęk i żuchwie u dzieci między 8,5 a 12. rokiem życia. Zgodnie z Klasyfikacją Światowej Organizacji Zdrowia WHO z 2017 roku młodzieńczy beleczkowaty włókniak kostniejący i młodzieńczy piaszczakowaty włókniak kostniejący (JPOF) należą do grupy zmian włóknisto-kostnych i kostno-chrzęstnych. Mimo iż nowotwór nie wpływa bezpośrednio na strukturę otaczającej go kości, jego ekspansywny charakter wzrostu może prowadzić do asymetrii twarzy.
Dwunastoletni chłopiec zgłosił się do gabinetu stomatologicznego z powodu twardej, niebolesnej zmiany w obrębie podniebienia twardego, która pojawiła się około 3 tygodni wcześniej i od tamtego czasu gwałtownie się powiększała. Badanie kliniczne wykazało obecność niebolesnej, twardej, dobrze odgraniczonej, uszypułowanej zmiany połączonej z tkankami przyzębia brzeżnego w okolicy brodawki przysiecznej. Badanie radiologiczne w postaci pantomogramu nie wykazało żadnych patologicznych zmian. Zmianę usunięto w całości, obraz kliniczny sugerował obecność nadziąślaka. Dalsze badanie histopatologiczne wykazało cechy młodzieńczego beleczkowatego włókniaka kostniejącego. W trzyletnim okresie obserwacji nie zaobserwowano cech nawrotu choroby.
Opisany przypadek JTOF wskazuje na fakt, iż zmiana może również lokalizować się poza strukturami kostnymi, może być umiejscowiona w obrębie tkanek miękkich podniebienia twardego. Młodzieńczy beleczkowaty włókniak kostniejący powinien być brany pod uwagę w diagnostyce różnicowej uszypułowanych zmian błony śluzowej, takich jak nadziąślak lub obwodowy włókniak kostniejący (POF). Pacjenci powinni być poddawani okresowym badaniom klinicznym i radiologicznym z uwagi na wysoką nawrotowość JTOF.

Summary
JTOF is a benign fibro-osseus lesion of aggressive clinical appearance, located mainly in maxilla and mandible, described in children between 8,5 and 12 years old. Trabecular (JTOF) and Psammomatoid (JPOF) Ossifying Fibromas are classified in the group of Fibro-osseous and osteochondromatous lesions according to WHO Classification (2017). Tumour does not affect the bone structure but due to its expansive growth may lead to facial asymmetry.
In the described case, a 12-year-old boy was admitted to the dental office with a chief complaint of painless hard swelling of the hard palate which appeared about three weeks before and grew rapidly. Clinical examination revealed an asymptomatic, hard, well defined, pedunculated lesion connected to the tissues of marginal periodontium. Radiological examination did not reveal any pathologies. Surgical excision was performed, as the clinical appearance suggested fibrous epulis. Further histopathological examination with immunohistochemical staining revealed features of Trabecular JOF. No recurrence was observed in the follow up of three years.
Described case of JTOF indicates that the lesion might be located extra-osseus in the soft tissues of the hard palate. JTOF should be taken into consideration in the differential diagnosis of pedunculated lesions of the mucosa among fibromatous epulis or peripheral ossifying fibroma (POF). Patients diagnosed with JTOF should be monitored both clinically and radiographically due to the high recurrence of the lesion.

To jest tylko fragment artykułu. Aby przeczytać całość, przejdź do Czytelni medycznej.